一、病例資料
患者，21歲，女，因“頸部左側腫物4月余”，于2014年1月口腔科求治。查體：頸部左側觸及腫塊，大小約2 cm×2 cm×1 cm，質軟，界不清，壓痛。計算機體層攝影術（CT）示：頸部左前側皮下軟組織類腫塊。
門診擬“頸部腫物”收治入院，在彩超引導下穿刺后行手術治療（圖1）。術后1月余，患者創面皮膚再次隆起，創口愈合欠佳。查體：頸部左側術后瘢痕表面見直徑0.5 cm皮膚瘺口，有淡黃色稀薄膿液滲出。頸部增強CT顯示：左側頸部皮下軟組織腫脹，并見對比劑局限性向上方流注至下頜骨內緣。擬“頸部腫物術后復發”再次收治入院并手術治療。治療：全麻下于左頸部瘺道口插入軟管并注射亞甲藍1ml。見瘺道口向深部有蒂，鈍性分離組織按蒂追蹤，伸向左頜下區且與頜下腺密切，予以摘除頜下腺。繼續追蹤蒂部見亞甲藍消失處伸向口底區，位于下頜骨內側面近37根尖區，結扎取下標本并送檢（圖2）。
術后錐形束CT（CBCT）檢查（圖3），以局麻下拔除37，拔牙創搔刮、沖洗，放置碘仿紗條。患者術后1個月復診，頸部左側見術后瘢痕，瘺道消失，CBCT檢查未見異常骨破壞影像（圖4）；術后半年復查，頸部左側見術后瘢痕明顯，皮瘺無復發，CBCT復查顯示：37拔牙創碘仿完全吸收、拔牙窩及下頜骨舌側缺損處骨愈合，骨密度與周圍正常牙槽骨基本一致，骨紋理排列較整齊，有方向性（圖5）。
二、討論
牙源性皮瘺多好發于青年人，因青少年根尖孔形成時間較短、外形較粗大、骨皮質較薄，根管感染后，較易擴散至根尖周組織。牙源性皮膚瘺管通常發生于根尖膿腫，80%來源于下頜骨牙齒，最常見皮膚引流部位為下頜和頦部，罕見于頸部、鼻旁、內毗和眶周圍皮膚。因此，當頜面部出現皮膚竇道時，要高度懷疑其相應部位存在病灶牙的可能性。
牙源性皮瘺患者常有較長時間牙痛和面部腫脹史，皮瘺部位破潰前為癤腫樣損害并逐漸破潰間斷排膿，局部皮膚表面凹陷成喇叭口狀瘺口，相應部位能找到病變牙。本例臨床表現雖缺乏特異性，皮膚瘺口位于左側胸鎖乳突肌前緣，下頜角與舌骨之間，此位置多為鰓裂囊腫及鰓裂瘺或頸部化膿性淋巴結炎的好發部位，臨床醫生僅靠局部癥狀及瘺口位置即做出診斷，對牙源性皮瘺認識不足，術前未進行詳細的病史分析、臨床鑒別診斷和系統性的實驗室檢查，發現頸部腫物就急于手術，導致誤診、誤治。
處理病灶牙及局部病灶是處理頜面部牙源性皮瘺主要應對措施，而成功的重要前提是首先確定病灶牙，有時病灶牙與瘺管口并不都是相對應的，所以為了判別瘺口來源，采用X線片輔助檢查、牙髓活力檢查及瘺管探查等方法能夠更有效地甄別病灶牙。對牙源性頜面部皮瘺，僅僅是單純的控制感染、搔刮瘺道或拔出患牙，卻難以獲得滿意療效，必須及時控制局部炎癥，徹底治療局部病灶。
據報道，除少數牙經完善根管治療可以保留外，多數病牙均需拔除；同時還要徹底清除病灶區的炎性肉芽組織，根據具體情況行根尖搔刮、根尖切除、牙槽窩搔刮以及瘺道搔刮甚至瘺道切除。本例術中采用亞甲藍瘺道內注射，便于追蹤瘺道走向和病源牙，有助于診斷與手術（應注意造影劑不能完全顯示瘺管全長或若有滲漏會使手術復雜的可能性），同時患牙的拔除和拔牙窩的處理又對預后良好的骨愈合提供了支持。頜面部皮膚瘺管病因各異，發生于頸部的皮瘺常因臨床表現不典型，皮瘺距離患牙較遠和就診時常無明顯的牙科疾病表現，臨床醫生往往憑經驗判斷，缺乏全面的病史采集，不重視必要的輔助檢查，導致疾病誤診、誤治。
經久不愈的頜面部皮瘺不僅影響患者身體健康和美觀，進而影響到患者工作學習及社交的自信心。頜面部皮瘺是完全可以預防的，這就要求醫生在臨床工作中提高警惕，加強專業知識學習，詳細而全面的病史分析、臨床鑒別檢查和系統的醫技檢查，善學善思，做出正確診斷。