牙骨質-骨結構不良（cemento-osseous dysplasia,COD）是一種非腫瘤性病變，發生于頜骨含牙區域，一般無癥狀，僅在患者行X線片檢查時偶然發現，偶可見頜骨無痛性膨脹。病灶區伴有感染時，可出現溢膿、腫脹、疼痛等炎癥性反應，也可產生死骨。頭頸部骨纖維病變首次報道于1938年，多年來對于這一疾病的分類仍較有爭議。2017年世界衛生組織（WHO）發布的《WHO頭頸部腫瘤分類》將這種發生于頜骨承牙區域的非腫瘤性骨纖維病變命名為“牙骨質-骨結構不良（COD）”。
基于該病發病部位、發病數量及影像學表現等臨床特征，COD可分為3種類型，分別為局灶型牙骨質-骨結構不良（focal cemento-osseous dysplasia，FCOD），根尖周牙骨質-骨結構不良（periapical cemento-osseous dysplasia，PCOD）和繁茂型牙骨質-骨結構不良（FLCOD）。FCOD呈單發性，可發生在頜骨的任何部位，但以下頜后部居多。FCOD的概念在20世紀90年代中期才出現，此前多誤診為骨化纖維瘤。
PCOD主要累及下頜前牙區，多個病灶常相互融合并形成包裹數個牙根根尖的線性透亮影。FLCOD則呈現多灶性受累，不局限于下頜前牙區，常常具有顯著的雙側發病傾向，甚至4個象限同時發病。浙江大學醫學院附屬口腔醫院近期收治了2例繁茂型牙骨質-骨結構不良的病例，現報告如下。
1.臨床資料
1.1病例1
患者女性，34歲。主訴：右上后牙反復流膿1個月。現病史：右上后牙1個月前出現腫脹、疼痛，患者曾于外院行右上后牙區膿腫切開排膿引流術，未見好轉。專科體格檢查：右上第一磨牙遠中齲壞，腭側可見一6.0mm×6.0mm×0.5mm的竇道，按壓有黃色膿液流出；右上第二磨牙牙合面充填體。
根尖片（圖1A）示右上第一、第二磨牙根尖局部高密度影，牙周膜模糊不清。錐形束CT（CBCT）示上頜骨多發性團塊狀致密影，包繞以菲薄透射影，右上頜骨區病灶周圍透亮區域較左側增寬（圖2A）；右上第二磨牙根管鈣化不清，根管口高密度影，牙周膜模糊不清（圖2B）；下頜骨內相似高密度影像（圖2C）。
臨床診斷：右上第二磨牙根尖膿腫。于外院治療1個月無明顯好轉，隨后拔除右上第二磨牙。拔牙時見牙齒與周圍部分骨質緊密粘連，同時脫位。拔牙3個月后，患者因腭側竇道反復出現，右側面頰部腫脹而再次就診。專科體格檢查：右上第二磨牙拔牙創未愈合，腭側瘺管，有黃白色膿液溢出。CBCT示右上第二磨牙根尖區低密度影范圍較拔牙前擴大（圖2D），拔牙窩內可見殘余骨片，未見成骨愈合（圖2E），拔牙窩根尖區低密度影范圍較拔牙前大（圖2F）。
曲面斷層片（圖1B）示：右上后牙區根尖區牙周膜不清，第二前磨牙根充影像；全牙列根尖區高密度影，與牙根及周圍牙槽骨無明顯邊界。最終診斷：右上后牙區牙骨質發育不良。治療：右上第二前磨牙行一次性根管充填術，并于術后2周行“右上頜骨良性病變切除術+右上第一、第三磨牙拔除術+右上第二前磨牙根尖切除術及倒充填術”。術中拔除右上頜第一磨牙后可見粘連的牙骨質與牙槽骨，拔牙窩內有膿液；上頜第三磨牙根尖區膨大（圖3）。
術中送拔牙窩內部分軟組織進行冰凍切片檢查，見破碎牙槽骨外一纖維團塊中有大量淋巴細胞浸潤，并可見復層鱗狀上皮。大體觀（圖4）：送檢物為牙及灰黃色骨樣腫物，腫物包繞牙根，與牙根融合無明顯界限，腫物與牙根總體積約為1.5cm×1.3cm×1.2cm。術后常規病理（圖5）：軟組織切片中見纖維組織中有大量淋巴細胞浸潤，可見大量紅細胞，骨質被纖維組織取代，部分區域可見復層鱗狀上皮交織成網狀；硬組織切片中見牙根尖部牙骨質增生，與下方牙槽骨連續，邊界不清，牙骨質增生區可見大量成牙骨質細胞。